We present a case of a 37-years-old male with progressive facial flushing, hair growth in dorsal and lumbar back, easy bruising and diminished libido. The laboratorial workup revealed an ACTH-independent Cushing syndrome and elevated levels of testosterone, dehydroepiandrosterone sulfate and androstenedione. CT scan demonstrated a 10 cm, regular and well-defined lesion in the right adrenal with a heterogeneous pattern of density. The patient was submitted to a right adrenalectomy and the histological exam described a benign lesion without any Weiss criteria. This case represented a clinical challenge due to the overlapping of biochemical and imaging characteristics that prevented a final pre-surgical diagnosis. As histologic criteria can be misleading, long-term follow-up is advisable. So far, the patient is asymptomatic without clinical evidence of hypercortisolism and/or hyperandrogenism.

Apresentamos um caso de um homem de 37 anos de idade com rubor facial progressivo, aumento de pilosidade dorso-lombar, equimoses fáceis e diminuição da libido. O estudo laboratorial revelou síndrome de Cushing independente de ACTH e níveis elevados de testosterona, sulfato de dehidroepiandrosterona e androstenediona. A tomografia computadorizada demonstrou uma lesão de 10 cm na adrenal direita, de bordos regulares e bem definida e com um padrão de densidade heterogéneo. O doente foi submetido a adrenalectomia direita e o exame histológico descreveu uma lesão benigna sem critérios de Weiss presentes. Este caso representou um desafio clínico devido à sobreposição de características bioquímicas e imagiológicas que impediram um diagnóstico final pré-cirúrgico. Uma vez que os critérios histológicos podem apresentar falhas, o acompanhamento a longo prazo é aconselhável. Até agora, o doente está assintomático sem evidência clínica de hipercortisolismo e/ou hiperandrogenismo.